壊痘性胆嚢炎を合併した 結節性多発動脈炎の 1例 - GINMU

奈医誌. (
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)40，
474-480，
平1
(
4
7
4
)
壊痘性胆嚢炎を合併した
結節性多発動脈炎の 1例
済生会御所病院内科
七浦高志，森田博文，山田宏治
竹中義正，下村英明，大楠陪亮
池川清彦
奈良県立医科大学第 l内科学教室
藤本
隆，椎木英夫，龍島
忠
土肥和紘，石川兵衛
GANGRENOUSCHOLECYSTITISASSOCIATEDWITH
POLYARTERITISNODOSA--ACASEREPORT
TAKASHINANAURA，HIROFUMIMORITA，HIROHARUYAMADA，
YOSHIMASATAKENAKA，HIDEAKISHIMOMURA，KOUSUKEOOKUSU
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壊痘性胆嚢炎を合併した結節性多発動脈炎の l例
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7
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IndexTerms
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polyarteritisnodosa，gangrenouscholecystitis，peritoneal abscess，cholecystica
家族歴:特記することはない.
ー
冨
緒
4歳頃から四肢に粟粒大ないし母指頭大の
現病歴・ 4
結節性多発動脈炎 (PN) は全身の小・中動脈に多発す
紫紅斑と両側下肢の筋肉痛およびレイノー現象を認めて
る非連続性・分節状の炎症性病巣と小動脈痛を特徴とす
おり， 4
8歳頃には労作時の前胸部痛に気づいていた.昭
る壊死性血管炎であり，多彩な臨床症状を呈する.消化
和5
8年 l月，奈良県立医科大学第 1内科に入院し，発熱，
器症状の出現頻度も{尽くなく，その症状は腸間膜動脈に
腎症状(蛋白尿・血尿・円柱尿・高尿素血症)，筋症状(筋
関係するものが大部分C47 ~70 %)を占める.本例は激
痛)，白血球増多症，皮膚症状(紫斑・レイノー現象)，
しい腹痛で発症したため，当初は腸間膜動脈血栓症を疑
消化器症状〔腹痛)，体重減少，高血圧および心症状(狭
わせたが，手術所見と病理学的所見から胆嚢動脈炎によ
心症〉などの症状が認められ，厚生省研究班による PN
る壊痘性胆嚢炎が腹痛の原因と判明した. PNによる壊
診断基準の主要症状 1
5項目中 9項目を満たしており，さ
痘性胆嚢炎はきわめて稀であり，興味ある 1例と思われ
らに病理所見(腎・皮膚・筋〉が定型的な動脈炎像を塁
るので報告する.
したので PNと診断された.以後，副腎皮質ステロイド
J
9年 3月 3
1日 1
8時頃から
の投与を受けていたが，昭和 5
伊l
症
腹部全般に激烈な終痛を認め， 4月 1日から発熱が加わ
患者:5
2歳，男性.
ってきたので， 4月 2日に済生会御所病院内科へ入院し
主訴・腹痛.
た.
既往歴
2
5歳，胃・十二指腸切除.
入院時現症.身長 1
61
.4cm
，体重 4
5
.
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Table1
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mmHg. 脈拍 1
0
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/分で不整.体温 3
8
.
0C
. 結膜の貧血・
沈は高度に促進し，末梢血では白血球増多と核の左方移
黄痘は認めない.胸部では心・肺に明らかな異常を認め
動が認められた.生化学検査では，血清蛋白が低下して
ない.脈部は平坦で，右側に著明な圧痛と筋性防禦を認
，空腹時血糖， BUN，!
lレ
おり，黄痘指数， LDH，LAP
0
める.肝・牌・腎を触知しない.左上肢屈側に粟粒大の
アチニン，血中 β2マイクログロプリン，尿中 NAG
，
紫紅斑を認める.神経学的には特に異常を認めない.
HbA，およびグリココーノレ酸 (CG)はいずれも高値を示
入院時検査成績:入院時検査成績を
T
a
b
l
e1に示し
していた.腫蕩マーカーでは，エラスターゼ1，フェリチ
0
た.尿蛋白(*)，沈澄では赤血球が 1視野(強拡大)10
，プロコラーゲン 3などが高値を示した.血清
ン
， TPA
個以上であり，穎粒円柱と赤血球円柱も観察された.血
RP(6+)，RA陽性，抗核抗体 1
0倍であり，
免疫学では C
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壊痘性胆嚢炎を合併した結節性多発動脈炎の 1例
(
4
7
7
)
IgM，C3および CH50も高値であった.リンパ球サブセ
ンチでは嚢腫状陰影に一致して辺縁平滑の巨大な卵円形
ットでは T細胞数が低下しており，他の細胞性免疫能検
陰影が認められており， 4月 2
3日の腹部エコーも嚢腫状
査では ConAおよび PHA刺激によるリンパ球幼若化
陰影の内部に嚢胞像を示していた (
F
i
g
.4
)
.
反応と IgG-Fcレセプター T細胞百分率が低下してい
以上，各種検査成績から右腹部の膨隆は胆嚢膿蕩と診
断し， 5月 1
4日当院外科で手術した.
た.
入院後経過:F
i
g
.
1i
こ示すように腹痛は入院後に軽減
手術所見および病理診断・腹部の膨隆は腹壁切開から
9
.
2
'
Cの高熱が出現し，以後は微
した.入院第 1日目に 3
腹腔内膿蕩が原因と判明し，約 1
，
3
0
0mlの胆汁を含む膿
熱が持続していた.生化学検査では LAPは全経過中，高
が吸引された.さらに膿蕩内に頚部から自然脱落した胆
値
， 4月末をピークに GOT
，
GPT，y-GTP，AL-P，LAP，
嚢が認められた (
F
i
g
.
5
)
. 組織所見は胆嚢全体が出血性
血清・尿アミラーゼおよびりパーゼは高値を示した.腹
炎症を示しており，胆嚢壁は粘膜面から媛膜面まで全層
部立位単純 X線写真では，入院時，大腸に n
i
v
e
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u形成が
にわたる高度の虚血性壊死性変化を呈していた (
F
i
g
.
認められl，麻痔性イレウスの所見を呈していた (
F
i
g
.
2，
6
)
. また健常組織が比較的残存していた胆嚢頚部には，
L
e
f
t).しかし経過とともに腸管の嬬動運動は改善され
小血管の中膜にフィブリノイド壊死性病変と血管周囲に
た. 5月 8日には巨大な腫熔陰影が認められた (
F
i
g
.
2，
好中球浸潤が認められた (
F
i
g
.7).さらに岡部の小・中
R
i
g
h
t
)
. 腹部 CTの推移については，上段の入院時には
動脈には多数の血栓が認められたが，大半は陳旧化して
認められない 2重構造をもっ嚢腫状陰影が出現し，次第
おり，器質化による再疎通を示すものであった (
F
i
g
.
8
)
.
に増大するのが 4月 2
4日(中段〉および 5月 9日(下段〉
一方，小数の細動脈には新鮮な血栓形成が認められた.
の CT写真から観察された (
F
i
g
.3
)
.4月 初 日 の 6
7
G
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術後経過.良好で，昭和 5
9年 7月 2
2日に退院した.
F
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PNの定義:1
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)らは，中
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等大の動脈に小結節が触知される疾患としての結節性動
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snodosaを，はじめて報告した.し
脈周囲炎 p
かし，実際には小結節が肉眼的に見出せる症例はきわめ
て稀であり，しかも病変は動脈周囲に限局したものでは
なく，動脈壁全層にわたっていることも判明した.そこ
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snodosa(PN) ある
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いは汎動脈炎 p
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ノイド壊死を特徴する疾息群を包括して壊死性血管炎
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) と命名し，この疾息群を PN，過
敏性血管炎(アレノレギー性血管炎)， アレノレギー性肉芽腫
性血管炎，
分類した.
リウマチ性動脈炎および側頭動脈炎の 5つに
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PNの血管病変 :PNは主として小・中動脈に壊死性
病変を示すが，しばしば細小動脈，毛細血管も障害され
腎臓は血管病変の最好発部位であり，症例の 7
0-80%
が腎症状を呈す4) 本疾患は検尿では蛋白尿，血尿および
る.血管中膜のフィプリノイド壊死が本疾患の特徴的所
円柱を示し，臨床的には糸球体腎炎に類似した症状を呈
見であり，初期(活動期〉には血管壁および血管周囲の
す.腎障害の出現とともに約 6
0%の症例は，高血圧を合
多核白血球浸潤がみられ，後期〔疲痕化治癒期〉には組
併し，遂には腎不全に陥る.つまり本症の予後について
織球浸潤と修復性反応がみられる.結節は慢性血管周囲
は腎不全がきわめて重要である.また予後を決定する因
の線維化変化に伴って出現するのであるが，大部分は中
子として，次に高血圧および心筋梗塞による心不全が挙
膜壊死に続発した動脈癌形成に起因するもので，その破
げられる.心の病変は症例の 4
8-100%にみられへ冠状
綻が出血を生じさせる.一方，血栓形成により血管内腔
動脈炎により心筋虚血や心筋梗塞を惹起したり，また心
が閉塞すると梗塞を惹起する.
包炎や不整脈を合併することもある.
PNの諸臓器病変 :PNの臓器内血管病変は，新しい
/
3に認められる高頻度のもので
消化器症状は症例の 2
ものから疲痕治癒したものまで新旧混在するのが特徴で
あり，しばしば急性腹症の像を呈する同.激しい腹痛が隣
あり，その変化は全身性に広く分布するが，主な好発部
周囲や右季肋部にみられ，悪心，日匝吐，下痢，下血など
位は腸間膜動脈，冠動脈および腎，筋，皮膚，皐丸にお
の症状も認められる.原因は腸間膜動脈の動脈炎 (
47-70
ける細小動脈である.そのために PNは全身性の多彩な
%)であることが多くへ血管中膜のフィブリノイド壊
臨床症状を呈するのである.
死，動脈癒形成および血栓形成により梗塞をきたし，そ
(
4
8
0
)
七 浦 高 志 〔 他1
1名
〉
の結果，消化管粘膜の潰毒事，出血を起こしたり，虚血を
PN-ことにその臨床概念の再整理.厚生省特定疾
生じ壊死に至り胃腸の穿孔を惹き起こすことによる.こ
患，系統的血管病変に関する調査研究班， 1
9
7
8年度
のような病変が虫垂にもみられ急性虫垂炎を起こすこと
研究報告書. p3
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がある 6) その他，肝の動脈炎 (46-65%)5) では寅痘や
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