橋本病とシェーグレン症候群を合併した 多発性筋炎の 1症例

(
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3
1
)
奈医誌. (
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1，2
3
1
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3
6， 平 2
橋本病とシェーグレン症候群を合併した
多発性筋炎の 1症例
奈良県立医科大学第 1内科学教室
山口充子，土肥和紘
椎 木 英 夫 ， 藤 井 謙 裕 ， 石 川 兵 衛
A CASEOFPOLYMYOSITISASSOCIATEDWITHCHRONICTHYROIDITIS
ANDSJOGREN'SSYNDROME
MICHIKOYAMAGUCHI，KAZUHIRODOHI，
HIDEOSHIIKI，YOSHIHIROFUJII，
andHYOEISHIKAWA
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はじめに
結合織疾患患者の中には
2つ以上の結合織疾患の診
断基準を満たすものがあり，これらの症例は重複症候群
主訴
四肢の脱力感・筋痛.
家族歴
特記事項なし.
既往歴
昭和 5
7年
1月に近医で高血圧〔収縮期圧 1
8
0
m
m
H
g
)を指摘されており，内科的治療を受けていた.
昭和 5
7年 2月頃から四肢の脱力感と眼除浮
(
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巴〉と呼ばれている.今回著者らは，
現病歴
多発性筋炎 (PM)，橋本病，シェーグレン症候群 (
S
j
s
)
腫が徐々に出現している.上肢の脱力については歯磨，
の三者を合併した稀な重複症候群の 1例を経験したので
手拭い絞りや包丁の研磨などが困難であり，下肢の脱力
については緩徐の歩行は可能であるが，階段の昇降は 2
報告する.
症
患者
官4
5
7歳，男性，調理師.
階までが限度，障関からの起立が不能であったという.
さらに両側上腕の筋痛と肘・股関節痛に加えて腰痛も自
覚している.同年 5月に近医で変形性関節炎と診断され
(
2
3
2
)
山 口 充 子 〔 他 4名
〉
トリオソノレブは正常範囲にあったが， T
" T"
て加療を受けたが，症状は軽快しなかった. 6月に某病
いては，
院を受診して CPK826IU/L(MM型優位入アルドラー
遊離サイロキシンおよび甲状腺 1吋摂取率が低値ないし
ゼ
3
.
7IU/L，LDH917IU/L，ANF2 0倍，サイロイ
ドテスト(+)，マイクロゾームテスト〔十)， C35
0
m
g
/
d
l
低下， TSHが高値を示していた.
胸部レ線写真には異常所見はなく，心電図所見も 4
5拍
とC41
3
m
g
/
d
lの異常値を指摘され，同年 7月に当科へ入
/分の洞徐脈以外には異常が認められなかった.肺機能
院した
検査も正常範囲にあった.
経過中にレイノー現象，ヘリオトロープ斑，光
線過敏症，さらに紫斑などの出血傾向を認めていない.
甲状腺、ンンチグラムは，両葉の萎縮を示すが，腫癌な
第 l回入院時の臨床像
どの変化を示さない.また甲状腺ガリウムシンチグラム
1
2
/
7
2m
m
現症:身長 167.2c
m，体重 7
0
.
5k
g
. 血圧 1
にも異常がなかった.甲状腺生検所見では，
リンパ漏胞
. 眼険浮腰〔ー)，結膜の貧血・黄痘
Hg，体温 36.2C
の大小不同と間質のリンパ球を主体とした単核球細胞浸
(-)
. リンパ節腫脹・甲状腺腫・耳下腺腫大(-).胸部
潤と線維化が認められた (
F
i
g
.1
)
.
0
・心・肺に異常は認められない.下腿浮腫(一).皮膚お
筋電図は，左上腕二頭筋に低振幅，短時間幅，多相性
よび関節部の紅斑(ー)，皮膚硬化(-).筋萎縮および筋
波などの筋原性変化を示していたが，右上腕二頭筋では
肥大は認められない.筋力テスト (MRC
法〉は 5，握力は
正常波形で、あった.左上腕二頭筋の筋生検所見は，軽度
右3
5k
g，左 3
2k
g
. 深部臆反射や知覚障害もない. Lam-
の筋線維変性と筋線維聞の浮腫を示したが，炎症細胞浸
b
e
r
t
徴候やmounding現象も認められない.
潤を欠いており，筋炎を示唆するもので、はなかった.ま
検査成績・検尿，赤沈および末梢血検査に異常はない.
生化学検査では，血中CPKの値の上昇，血中LDHとグレ
た筋線維肥大や好塩基変性などの甲状腺機能低下性ミオ
パチーを示唆する所見も認められなかった
アチン値の軽度上昇，尿中クレアチンの排i
世増加および
経過入院時〔昭和 5
7年 8月 1
7日〕には四肢の脱力感
尿クレアチン係数の上昇が認められた (Table 1
)
. また
は軽快しており，筋痛，関節痛と眼険浮腫も消失してい
CPKisozym
巴はM M
型優位であった.血清学的検査で
た.その理由としては，発症から入院まで約半年間経過
は，梅毒反応， HBs
抗体とマイクロゾーム試験が陽性で
していたことと，外来通院中に仕事量を軽減していたこ
あるが，それ以外の自己抗体はいずれも陰性であった。
とが挙げられる.
血清補体価は軽度の低下を示した.甲状腺機能検査につ
前述したように本例の筋生検所見は多発性筋炎を示唆
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Table1
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するものではなかったが，本例の基礎疾患は，臨床症状
日 1，
6
0
0k
c
a
lの食餌療法のみで良好にコントローノレさ
および筋原性酵素の上昇などの所見から厚生省特定疾患
9年 8月から CPK， アノレドラーゼ， GOTお
れた.昭和 5
調査研究班による皮膚筋炎，多発性筋炎の診断の手引
値が徐々に上昇している.昭和 6
2年 4月から
よびGPT
疑い例〕と診断された.本例は，甲状腺腫を
き刊当ら PM(
は階段昇降が困難になり，フライパンすら持ち辛くなっ
触知しないが，甲状腺生検所見が橋本病の特徴を示して
3年 4月から眼険および四肢の浮腫と高
たという.昭和 6
おり，マイクロゾーム試験も強陽性であったので，厚生
血圧も加わったため，同年 1
1月 4日に当院へ入院した.
省特定疾患橋本病調査研究班の診断基準 2)から広義の橋
第 2回入院時の臨床像
本病〔確実例〉合併例と診断された.入院後に口腔乾燥感
現症
j
sの合併を疑っ
を訴えたので，眼球乾燥感を欠いたが， S
8
6
/
9
6m
m
H
g
. 眼険・四肢の浮腫〔十).筋力
血圧 1
テスト (MRC
法〉は正常.握力は，右 3
3k
g，左 2
7k
gであ
た. シノレマ一試験は陰性であったが， ローズベンカツレ試
.Lam.
り，前回入院時に比して低下している.筋萎縮(ー )
験は陽性であった 9
9mTcO，を用いた唾液腺シンチグラ
b巴r
t
徴候や mounding
現象は認められない.
ムでは異常所見がみられなかったが，顎下腺生検所見は
検査成績・血小板数が 9
.
7
X
1
0
'
/
μ
Jに減少していたが，
リンパ球を主体とした単核球細胞浸潤が小葉内導管周囲
末梢血液像および骨髄像に異常所見はなかった.生化学
に認められた (
F
i
g
.
2
)
.つまり，本例は厚生省シェーグレ
検査では，血中 CPKとアノレドラーゼは正常範囲にあった
j
s
(
確実例〉合併例と診
ン症候群研究班の診断基準 3)から S
が，血中 LDH，GOT
，GPTとクレアチンの軽度上昇，尿
断された.
中クレアチン係数の上昇が認められた.甲状腺機能検査
昭和 5
7年 1
0月 3日から 1日量 1
0m
gのプレドニンで
が4
.
2
μ:
g
/
d
lの軽度低下， TSHが 65.5μD/mlの
は
， T，
0
治療を開始したところ，四肢脱力感が軽減したので， 1
巴i
eの高血圧性変イヒI
度で、あ
高値を示した.眼底所見はSch
月2
5日に退院した.退院後，同年 1
2月初旬がらレイノ
ったが，血中アノレドステロン値と PRAは正常範囲にあ
0m
gに増量
ー現象の出現を認めたためにプレドニンを 2
り，腹部血管雑音などの身体所見にも異常が認められな
している
かった.つまり，本例の高血圧症は本態性高血圧と診断
以後は，多発性筋炎の症状と検査成績のみな
8
らず，甲状腺機能低下も改善している.しかし，昭和 5
された.
年 6月の住民検診時に尿糖を指摘されており，当科での
経過:四肢の脱力感は入院 7日後から軽減しはじめ，
空腹時血糖は 1
8
6m
g
/
d
lであったので，ステロイド糖尿病
1
4日には消失した.血中 CPKとアノレドラーゼ値および尿
の発症が考えられた.糖尿病は，プレドニ γ の減量と l
中クレアチンと尿クレアチン係数も亙常化した.高血圧
山
充
口
子
(
2
3
4
)
〔
他 4名
〉
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.
は 1日 6g以内の食塩摂取制限で改善し，糖尿病も前記
はなく， T3，T" TSHや HbA
，も正常範囲にあり，経過
の食餌療法のみで良好にコントローノレされたので，昭和
良好である.
田年1
2月 3日に退院した.退院後は維持量のプレドニ
ン 5mg投与で、経過を観察しているが，四肢脱力感の増悪
(
2
3
5
)
橋本病とシェーグレン症候群を合併した多発性筋炎の l症例
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l
l川土 PMと橋本病の合
例であったと述べている. S
考 察
併例を 1例
， R
ezniklO)
はPM
，橋本病，胸腺腫と心筋炎を
合併した重症筋無力症の 2剖検例を報告している.本邦
1.臨床診断について
本例は，四肢の脱力感と筋痛を主徴として発症し，約
5
7例中に PM合併例を 1例し
では，鳥塚らは)は，橋本病 3
8年を経過した中年男性である.まず，本例の四肢脱力
か経験しなかったという.八井回ら叫は，昭和 33年から
こ由来するのか，甲状腺機能低下にともなうミオ
が
， PM!
昭和 5
3年までの日本剖検輯報に収載されている PM.
パチーに由来するのかを鑑別する必要がある.杉田 4)に
DM
例3
6
3例中，橋本病合併例が 7例(l.9%)にすぎなか
よると，甲状腺機能低下症例 6
1例中 5
5例 (
8
9%)に近位
ったと報告している.以上，まとめると， PMと橋本病の
のみならず遠位筋群にも広汎性ないしは限局性の肥大が
重複例は比較的稀と考えられる.
認められたとしている.また彼は，甲状腺機能低下例の
7
0%に舌肥厚， 9
2%に Lambert
徴候を認めたとしてい
PMと S
j
sの合併
Bohanら川こよると， PM.DM
症例 1
5
3例中， 3
2例が重複症候群であったが， S
j
s
合併例
る4). 本症例は，上記所見のみならず，甲状腺ミオノミチー
は 3例 (9%)にすぎなかったという.本邦においても
ounding現象も認めなかった.
に比較的特徴とされる m
PMにS
j
sとITP叫
， S
j
sと原発性胆汁性肝硬変症の合併
PKやアノレドラーゼ値が改善したことを
また，入院後に C
M'Sjsの重複例
例叫の報告をみるのみである.つまり， P
考え合わせると，本例の筋症状は甲状腺機能低下による
は比較的稀と考えてよいようである.
よりも PMにその原因を求めたほうが無難といえよう.
PM，S
j
s，橋本病の 3者合併例
本例と同様の PM
，
つまり，本症例にみられた脱力感は，甲状腺機能低下に
S
j
s，橋本病の 3者合併例は，小野ら 15)，大友ら 1叫がそれ
優位と判断し
よる可能性を完全に否定し得ないが， PM
ぞれ 1例を報告しているにすぎない.つまり，これら 3
て差し支えないように思われる.したがって，木例は，
者の合併はきわめて稀と判断してよいようである.
PMl
，> S
j
s
'
)および橋本病 2)に対する厚生省特定疾患調査
3
. PMの治療
研究班の診断基準を満足しており
最後に， PMの治療についてであるが，通常は 1日量 5
0
3者合併例と診断さ
から 6
0mgのプレドニンで治療を開始する.木症例に関し
れた.
2
. PM，S
j
sおよび橋本病の合併について
0mgの少量で開始したが，その理由は
ては治療当初から 1
PM と他の結合織疾患の合併
他の結合織疾患を
安静のみで症状および検査値が改善したからである.つ
頻度は，多数例を検討した Bohanら川こよる
合併する PM
症例の中には少量投与量でも治療効果の得ら
まり， PM
5
3例中 3
2例 (
2
1%)であったという.しかし，その
と
， 1
れる症例も存在することが示唆される.
頻度は報告によって異なっており，
5~42.7 %
6
)の範囲
結
にある.
PM~こ合併する結合織疾患としては，強皮症 (PSS) (
3
6
語
橋本病と S
j
o
g
r
e
n症候群を合併した多発性筋炎の 1症
%)，全身性エリテマトーデス (
SLE)(
2
8%)，慢性関節リ
例を報告した. これら 3者の合併症例は稀であり，結合
ウマチ (RA)(
1
3%)などが多 L、
6
) 一
方， S
j
sの合併頻度は
織疾患の発生機序を考察するうえで貴重と考える.
9%であり比較的低いといえる。さらに本例は，自己免
文 献
疫疾患の橋本病も合併しており，きわめて稀な重複症候
群と思われる.
S
j
s と橋本病の合併
1)輿石義晴皮膚筋炎，及び多発性筋炎.難病必携(上
そこで，これら 3者の合併に
j
sの半数以上が RA，SLE，PSSな
ついて検討を加える.S
どの結合織疾患，さらには橋本病や原発性胆汁性肝硬変
症などの自己免疫性疾患を合併しているのは周知の事実
夫，編).第一出版株式会社，東京， p1
2
5
.1
9
8
8
.
2
) 輿石義晴，杉本民雄，梅原千春橋本病.難病必携
〔上田
泰，塩川優一，槍林博太郎，豊倉康夫，高橋
邦夫，編).第一出版株式会社，東京， p1
6
3
.1
9
8
8
.
である.
P~ほと橋本病の合併
田 泰，塩川優一，楢林博太郎，豊倉康夫，高橋邦
B巴c
k
e
rら7)は，橋本病 5
0
6例
3
)本間光夫・シェーグレン症候群.難病必携(上田
1
9例 (
2
3
.
5%)に骨格筋病変を認めたとしているが，
中1
泰，塩川優一，楢林博太郎，豊倉康夫，高橋邦夫，
PMに該当する症例が存在しなかったと報告している.
編).第一出版株式会社，東京， p3
7
7
.1
9
8
8
.
さらに Bohanら川主， PM・皮膚筋炎 (DM)153例中には橋
木病合併例が l例も存在しなかったという.一方， Beck-
rら8)は，橋本病の剖検例 1
5
3例中
巴
2例のみが PM合併
4
)杉田幸二郎目甲状腺ミオパチー.現代医療 2
1:1
7
5
2
1
7
6
，
1 1
9
8
9
.
5
) Bohan，A.，P
e
t
e
r，J
.B
.，Bowman，R
.L
. and
(
2
3
6
)
山 口 充 子 ( 他 4名
〕
Pearson，
C
.M.:
A comput
町田 a
s
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1
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.M
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c
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n
e56:255-286，1977
1
9
7
3
.
1
2
) 八井田真，杉田幸二郎，小島喜久子，真木寿之，新
谷博一:橋本病を合併した多発性筋炎の l例.神経
1:
6
) 大久保泰宏，成清卓二:多発性筋炎.現代医療 2
内科 1
6:3
3
5
3
4
2， 1
9
8
2
.
1
3
) 関川厳，福庭勲，平松まき，沢浦美奈子，鈴木
9
8
9
.
1
3
6
8，1
7
) Becker，K
.L
.，Ferguson，R
.H.andMcConahey，
W.M.:Thec
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目
目
Engl
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.Med.268:2
7
7， 1
9
6
3
.
8
)B
ecker，K.L
.
， T
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.L
.，Woolner，L
.B
.and
McConahey，W. M.
j
δ
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症候群を伴っ
健世.特発性血小板減少症， S
た多発性筋炎の 1例.神経内科 1
6:4
1
4
9，1
9
8
2
.
1
4
) 高木徹，宇佐見啓治，斎藤孝一，西間木友衛，森
藤隆夫，粕川櫨司，茂木積雄，吉田浩，佐藤徳太
j
δ
g
r
巴n
郎・多発性筋炎に原発性胆汁性肝硬変症と S
S
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f mor-
症候群を合併した l例 肝 臓 2
9:1
0
0
1
0
5，1
9
8
8
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.Med.62:1134-
1
5
) 小野和俊， )
1
1口達大，石橋大海，梶山憲治，亀田志
1
1
3
8，1
9
6
5
.
郎，草場公宏・汎発性強皮症，多発性筋炎，甲状腺
9
)S
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R
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.Med.51:934， 1
9
5
8
.
機能低下症を伴ったシェーグレン症候群の 1例.九
州 リ ウ マ チ 2:1
6
5
1
7
0，1
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3
.
1
0
)R
eznik，M. Deuxc
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esyndromem
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1
6
) 大友るり子，斎藤博，千田圭二，吉岡勝，深津
quea
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cthymome，p
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玲子:S
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症候群 (
S
j
s
)と橋本甲状腺炎に多発性
巴J.Neurol
.S
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.22・341-351，1
9
7
4
.
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筋炎 (PM)を合併した 1症例.日神経会誌. 2
5・
目
1
1
) 鳥塚莞爾，池窪勝治，竹田洋祐，森徹，森田陸司，
5・2
1
7
7
2
1
8
5，
浜田哲，桜美武彦田橋本病.治療 5
2
4
7， 1
9
8
4
.